The invention provides preventatives/remedies for ectopic ossification, wherein the pharmaceutical preparation contains (i) a PAI1 inhibitor and/or (ii) an MMP1 inhibitor as an active ingredient. The invention also provides a method for screening preventatives/remedies for ectopic ossification, wherein the method includes (a) a step for differentiating neural crest cells having a mutation in ACVR1 into mesenchymal stromal cells optionally in the presence of a test compound, (b) a step for differentiating the mesenchymal stromal cells obtained in step (a) into chondrocytes, (c) a step for measuring the cartilage tissue mass in the culture obtained in (b), and (d) a step for selecting the test compound as a preventative/remedy for ectopic ossification in the event that the cartilage tissue mass has decreased when the test compound was present in step (a) relative to when the test compound was not present.L'invention concerne des produits de prévention et/ou de traitement contre l'ossification ectopique, la préparation pharmaceutique contenant en tant que principe actif (i) un inhibiteur du PAI1 et/ou (ii) un inhibiteur de la MMP1. L'invention concerne également une méthode de criblage de produits de prévention et/ou de traitement contre l'ossification ectopique, la méthode comprenant (a) une étape de différenciation de cellules des crêtes neurales possédant une mutation de ACVR1 en cellules stromales mésenchymateuses, éventuellement en présence d'un des composés testés, (b) une étape de différenciation des cellules stromales mésenchymateuses obtenues à l'étape (a) en chondrocytes, (c) une étape de mesure de la masse de tissu cartilagineux au sein de la culture obtenue en (b), et (d) une étape de sélection du composé testé comme étant un produit de prévention et/ou de traitement contre l'ossification ectopique s'il apparaît que la masse de tissu cartilagineux diminue lorsque le composé testé est présent à l'étape (a) par rapport au moment où le composé testé n'est pas
