본 발명은 발생학적 결함을 갖는 ADSSL1 유전자 결핍 돌연변이 제브라피쉬 및 이를 이용한 근육질환 치료제 스크리닝 방법을 제공한다. 본 발명의 제브라피쉬 모델을 이용하면, 부작용이 적으면서도 효능이 좋은 근육질환 치료제를 효과적으로 스크리닝 할 수 있으며, 약물 후보물질의 독성에 따른 생체 내 부작용 유발 유무를 쉽고 신속하게 테스트할 수 있다. 본 발명의 ADSSL1 유전자 결핍 돌연변이 제브라피쉬는 근육 관련 질환의 치료, 예방, 진단 또는 그 분자적 기전에 관한 연구과정 등에 널리 이용될 수 있다.